一例患有神經發育障礙、阻塞性睡眠呼吸暫停和仰臥位NREM睡眠夜間呻吟的女性(1149)
介紹
典型的夜間呻吟涉及在快速眼動睡眠期間呼吸徐緩且沒有體位依賴情況下,深吸氣后延長的呼氣相,在呼氣期間產生呻吟聲。此臨床表現多發于年輕男性,他本人并不知情,通常由他的睡眠伴侶、家人或朋友因不安于他的夜間呻吟發作,繼而導致對他的醫療關注。此病癥的長期后果未知。之前的研究已經討論了夜間呻吟與阻塞性睡眠呼吸暫停(OSA)的潛在關系,并且已經記錄了患者對持續氣道正壓通氣治療(CPAP呼吸機)的有益反應。
病例報告
一名16歲女性,患有FOXL2基因缺失、神經發育障礙、情緒障礙、多囊卵巢綜合征和哮喘,盡管進行了常規藥物治療、動脈閉鎖修復和腺扁桃腺樣體切除術,但仍將她的充血問題呈現給一位過敏癥專家。她因有打鼾、困倦、肥胖和咽腔狹窄等癥狀給她做了多導睡眠圖(PSG)檢查,結果顯示阻塞性睡眠呼吸暫停。她對CPAP呼吸機不耐受,她為此做出了許多努力,直到27歲時才停止隨訪。再次多導睡眠圖研究顯示她的阻塞性睡眠呼吸暫停仍然存在,并且在呼氣時反復出現單調不規則的高音量呻吟,幾乎在入睡后立即開始。她的呼氣時間正常(0.5 – 3.5秒),沒有徐緩呼吸,但在前半夜仰臥NREM睡眠期確實表現為低通氣。她在下半夜的側臥睡眠時沒有出現呻吟,盡管側臥睡眠時打鼾。再次仰臥時,夜間呻吟立即復發。
結論
在診斷中這種表現最有可能被考慮為喘鳴、與睡眠有關的喉部痙攣和睡眠說話,但這可能是夜間呻吟。因為聲音不是在吸氣相產生的、伴有窒息感或言語。女性、有精神合并癥、前半夜發作、正常的呼氣持續時間以及最顯著的仰臥-NREM特異性是此病例與先前所述夜間呻吟的差異。這種情況進一步擴大了已知夜間呻吟的異質性,包括不同的臨床描述和廣泛的特征。
(葉妮摘自 Sleep, Volume 41, Issue suppl_1, April 2018, Page A424)